The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy ❙Case Report❙

Vol. 41, No. 3 September, 2010 (155-158) 155

식도에서 발견된 이소성 피지선 1예

박형복ㆍ조현근ㆍ김유진ㆍ박경석ㆍ우명렬ㆍ고근준ㆍ오화은*ㆍ이상엽*

관동대학교 의과대학 내과학교실, *병리학교실

A Case of Ectopic Sebaceous Glands in the EsophagusHyung Bok Park, M.D., Hyeon Geun Cho, M.D., Yu Jin Kim, M.D., Kyung Suk Park, M.D., Myoung Lyeol Woo, M.D., Geun Jun Ko, M.D., Hwa Eun Oh, M.D.* and Sang Yeop Yi, M.D.*

Departments of Internal Medicine and *Pathology, College of Medicine, Kwandong University, Goyang, Korea

A 42-year-old man without any signs or symptoms of illness underwent esophago- gastroduodenoscopy (EGD) for a routine health check up. On esophagogastroduo- denoscopy, multiple small and yellowish mucosal plaques were detected in the mid to distal esophagus. These plagues proved to be ectopic sebaceous glands of the esophagus according to the histologic examination. On the immunohistochemical staining with anti-Keratin 14, the basal cells and the heterotopic sebaceous glands were immunoreactive for keratin 14. The histogenesis of this extremely rare lesion is not completely clear. There have been some reports on ectopic esophagus sebaceous glands combined with esophageal cancer or gastric cancer. However, malignant transformation of the ectopic sebaceous gland itself has not yet been reported on. This case was regularly followed up for 12 months, and no interval change or malignant transformation was found both endoscopically and histologi- cally. (Korean J Gastrointest Endosc 2010;41:155-158)

Key Words: Ectopic, Sebaceous glands, Esophagus

교신저자.조현근관동대학교 의과대학 내과학교실(412-270), 경기도 고양시 덕양구

화정동 697-24전화: 031-810-5430팩스: 031-969-0500이메일: chg21@kwandong.ac.kr································································접수. 2010년 5월 14일승인. 2010년 7월 14일

서론

피지선은 손, 발바닥을 제외한 몸 전체에 분포하며 얼굴과

두피에 가장 많이 존재한다.1 거의 대부분 모낭(hair follicle)과

연결되어 있으나 모낭과 연결되지 않은 피지선도 있다.1 모낭

과 연결된 피지선은 모피지선 단위(pilosebaceous unit)를 형성

하여 피지(sebum)를 분비하는데 이는 수분 증발을 방지하고

유해 물질, 세균 침입을 방지하며 체내 수분이나 미량 물질 등

의 유출을 방지하는 역할을 한다.2 모낭과 연결되지 않은 피지

선을 이소성 피지선(heterotopic sebaceous gland)이라 하며

일반적으로 외부 생식기, 이하선, 손, 발바닥, 속눈썹, 입술, 구

강, 혀 등에 비정상적으로 발생한다.3 입술과 구강에 발생하는

경우는 포디세 병(Fordyce spot)이라 한다.4 이소성 피지선이

식도에 존재하는 경우는 국내외적으로 드물게 보고되었다.

1962년 De La Pava와 Pickren5에 의해 처음 보고된 이후 30여

증례가 보고되었고 국내에서는 총 5예의 문헌 보고가 있으

나,6-9 저자들은 1년간의 관찰 후 추적 내시경과 조직 검사를 하

였고, 항 케라틴 14 면역 염색을 하여1 이소성 피지선이 식도상

피 세포의 화생의 결과일 가능성에 대해 확인하여 문헌 고찰과

함께 보고한다.

증례

42세 남자가 건강 검진 목적으로 시행한 상부위장관 내시경

에서 위에는 특이 소견이 없었고 상악 절치로부터 30 cm 부위

와 이하 하부 식도에 걸쳐 약간 융기된 황색의 반성 병변

(plaques)이 군집을 이뤄 1∼10 mm 크기로 수십 개 관찰되어

생검을 하였다. 조직병리 검사에서 정상 식도 점막 상피세포

위에 성숙한 피지선들이 관찰되어 이소성 피지선(heterotopic

sebaceous gland)으로 진단되었다(Fig. 1A, 2A). 혈액 검사에

서 특이 소견은 없었고 복부 초음파에서도 경도의 지방간 외에

특이 소견은 보이지 않았다. 환자는 1년 뒤 상부위장관 내시경

과 조직검사를 다시 시행하였다. 육안 소견에서 수와 모양에

변화가 없었고(Fig. 1B), 조직검사에서도 1년 전과 동일한 소견

을 보였다(Fig. 2B). 악성 분화의 소견은 관찰되지 않았다. 또

식도에서 발견된 이소성 피지선 1예박형복 외

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Figure 1. Endoscopic findings. (A) Multiple small, yellowish, lobulated mucosal plaques, lies typically in the mid to distal esophagus. (B) There is no interval change on 1 year follow up EGD.

Figure 2. Microscopic findings. (A) Mature sebaceous glands underlies the squamous mucosa. (B) There is no interval changeon 1 year follow up histologic exam (H&E stain, ×400).

한 항 케라틴 14 면역 염색을 시행하여 식도 상피 기저세포와

이소성 피지선에서 모두 염색이 되는 것을 관찰하였다(Fig. 3).

고찰

식도에 발생한 이소성 피지선은 상부위장관 내시경 상 황색

종(xanthomas)과 유사한 모양으로 관찰되나 군집(cluster)을 이

루며 문헌에 따르면 수 개에서 100개 이상의 군집을 나타낸다.3

크기는 1∼20 mm까지 다양하고 단순 융기성 병변(elevated

type)이나 반성 병변(plaque form)11 등 다양한 형태가 존재한

다. 일반적으로 반성 병변은 크기가 크고 융기성 병변은 수적

으로 많은 경향이 있다.11 본 증례에서는 중부와 하부 식도에

발생하였는데, 식도 어느 부위에도 분포할 수 있다.8 현미경적

으로는 비각질화 중층 편평 상피로 구성된 식도 점막의 식도

고유층(lamina propria) 내에서 피지성 분화를 한 세포들의 소

엽들(lobules)을 볼 수 있고 성숙한 피지선 소엽들 주위에는 한

층 이상의 기저 세포층(basal cell layer)이 있고 모낭이나 악성

분화는 없으며 비특이적인 염증성 병변이 흔히 관찰되는 것이

식도에서 발견된 이소성 피지선 1예박형복 외

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Figure 3. Microscopic finding of immunohistochemical stain. Basal cells and heterotopic sebaceous glands are immunoreactive for keratin 14 (immunohistoche- mical stain, ×400).

특징이다.3 이소성 피지선은 외배엽(ectoderm) 기원 조직에는

간혹 분포하기도 하나 식도와 같은 내배엽(endoderm) 기원의

조직에 분포하는 경우는 매우 드물다. 포디세 병(Fordyce spot)

의 경우 후천적 이형성(metaplasia)으로 인한 양성 병변으로 알

려져 있으나 식도내 이소성 피지선의 경우 배아기에 선천적으

로 발생한 치환(embryological misplacement)에 의한 것인지

후천적인 화생(metaplasia)에 의한 것인지 아직 명확하지 않

다.12 현재 보고된 문헌들에 따르면 200명의 성인 부검 결과 4

명(2%)에서 이소성 피지선이 진단되었고5 영유아 1,000명의 부

검 결과 단 한 건의 이소성 피지선도 발견되지 않아13 선천적인

발생 가능성은 적어 보인다. Hoshika 등14은 점막 하층의 점액

샘이 식도내 이소성 피지선으로 이형성 되었을 가능성을 제기

하였고 Nakanishi 등1은 여섯 개의 서로 다른 항 케라틴 항체

로 실험한 결과 피지선 소엽들을 둘러싼 기저세포와 이소성 피

지선이 케라틴 14를 공통적으로 발현한다는 것을 관찰하였고

식도 기저세포의 화생에 의한 발생 가능성을 주장하였다. 따라

서 현재는 후천적인 화생에 의한 발생가능성이 더 설득력 있게

받아들여지고 있다.1 본 증례에서도 항 케라틴 14 면역 염색을

통해 식도 기저세포와 이소성 피지선 모두에서 염색이 되는 것

을 관찰할 수 있었다.

현재 몇몇 증례에서 식도암 또는 위암 등과 동반되어 발견된

사례들1,6,7이 있으나 종양과 관련성 여부에 대해서는 연구된 바

가 없고 이소성 피지선 병변 자체에서 악성 종양이 발생된 경

우는 보고되지 않아 현재까지는 양성 병변으로 알려져 있

다.1,3,6-12,15 본 증례에서는 관찰되지 않았으나 피지선 소엽 주위

의 비특이적 염증이 흔하게 관찰되며 이로 인한 역류성 식도염

과의 관련성이 높은 것으로 생각되며 실제로 많은 수에서 속쓰

림(heartburn)을 호소한 것으로 보고되고 있다.3,7-10,14,15

임상적으로 이소성 피지선은 내시경에서 특징적인 모양을

나타내므로 진단이 어렵지는 않으나 루골용액(Lugol’s solution)

에 염색되지 않아 식도암으로 오인하는 경우도 있으며16 기타

식도 황색종, 점막하 종양, 과립세포종(granular cell tumor),

평활근종(leiomyoma), 유두종(papilloma) 등과 같은 증식성 점

막 병변들과도 감별해야 할 필요가 있다.17 황색종의 경우 내시

경에서 전형적으로 지름 1∼10 mm 정도의 황-백색의, 잘 구분

되는(well-demarcated), 단독 혹은 다발성 결절(nodule) 또는

판(plaque)의 소견을 보이며18 식도 림프종의 경우 식도 점막의

비후, 점막변화가 없는 결절양의 용종형 종괴와 같은 점막하

종양, 궤양, 협착, 전반적인 점막하 침습으로 인한 정맥류양 등

다양한 형태를 보이는 것이19 이소성 피지선과의 감별점이라

할 수 있다. 조직학적 진단이 중요하며 표준적인 생검 겸자를

이용한 조직 검사만으로도 충분하다고 알려져 있다.

본 증례에서도 역시 기존의 보고들과 동일하게 내시경상에

서 특징적인 이소성 피지선의 형태를 관찰할 수 있었으며 조직

검사에서도 피지선의 존재를 확인할 수 있었으며 염증 소견은

없었다. 1년 후 추적관찰에서도 악성 병변이 동반되거나 이소

성 피지선 병변 자체의 변화 소견이나 악성 분화 등의 소견이

없어 기존의 보고들과 일치되는 결과를 보였으며 국내 보고들

중에서는 유일하게 추척관찰을 통해 병변의 변화여부를 관찰하

였고 항 케라틴 14 면역 염색을 통해 이소성 피지선이 식도 상

피세포의 화생의 결과라는 가설을 검증하였다는데 의의가 있다

고 하겠다. 향후 장기적인 추적관찰을 통해 질병의 임상경과를

확인하는 과정이 필요할 것으로 생각된다.

요약

42세 남자가 건강 검진 목적으로 시행한 상부위장관 내시경

에서 중부 및 하부 식도에 황색의 작은 반성(plaques) 병변들

이 수십여 개 관찰되어 생검을 하였고 조직병리 검사에서 식도

에 발생한 이소성 피지선으로 밝혀졌다. 식도에서 이소성 피지

선이 발견되는 경우는 드물며 아직 정확한 발생학적 기원에 대

해서도 명확히 밝혀지지 않았다. 일부 보고에서 식도암 또는

위암에서 이소성 피지선이 동반된 경우가 있었으나 이소성 피

지선 자체로부터 악성 종양이 발생한 증례는 아직 보고된 바

없다. 본 증례는 1년 후 내시경 및 추적 조직 검사를 하여 특이

변화가 없는 것을 확인하였고, 항 케라틴 14 면역 염색을 하여

이소성 피지선이 식도 상피 세포의 화생의 결과라는 가설에 대

해 검증하였다.

색인단어: 이소성, 피지선, 식도

식도에서 발견된 이소성 피지선 1예박형복 외

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