Volumen 64, Broj 2 VOJNOSANITETSKI PREGLED Strana 155

Correspondence to: Radoje Čolović, Klinički centar Srbije, Institut za bolesti digestivnog sistema. Ul. Koste Todorovića 6, 11 000 Beo-grad, Srbija. Tel: +381 11 361 0715, Lok: 133. Tel/fax: +381 11 361 8669.

P R I K A Z S L U Č A J A UDC: 616.37-003.4-005.1:617-089.8

Angiektatična pseudocista glave pankreasaAngiectatic pseudocyst of the pancreatic head

Radoje Čolović*, Nikica Grubor*, Miodrag Jovanović*, Marijan Micev*,Vladimir Radak*, Dragan Sagić†

Klinički centar Srbije, *Institut za bolesti digestivnog sistema, Beograd;†Institut za kardiovaskularne bolesti Dedinje, Beograd

Apstrakt

Uvod. Arteriovenske malformacije pankreasa su retke le-zije, ali se prikazuju sve češće, pre svega zbog uvođenja iprimene novih dijagnostičkih metoda. Najčešće se ispolja-vaju gastrointestinalnim krvarenjem i abdominalnim bo-lom. Prikaz bolesnika. Kod žene stare 52 godine zbogepigastričkog bola i krvarenja u digestivnom traktu ultra-sonografijom je konstatovana hipoehogena fokusna pro-mena u glavi pankreasa veličine 3 cm. Prema endoskop-skom ultrasonografskom nalazu promena je bila saćastegrađe, s više nepravilnih hipoehogenih polja, a kompjuteri-zovanom tomografijom u centru promene nađena je zonaniskog denziteta (< 10 HU). Pri endoskopskoj retrograd-noj holangiopankreatografiji, iz pankreasnog voda punilase šupljina u glavi pankreasa, a angiografijom je dokazanaarteriovenska malformacija. Bolesnica je podvrgnuta pilo-rus prezervirajućoj cefaličnoj duodenopankreatektomiji.Dijagnoza arteriovenske malformacije, najverovatnije kon-genitalnog porekla, potvrđena je patohistološkim pregle-dom. Zaključak. Arteriovenska malformacija pankreasabila je uzrok krvarenja u digestivnom traktu nejasne etio-logije. Na oboljenje pre operacije posumnjano je na osno-vu kolor dopler ultrasonografije i angiografije, a dokazanopatohistološkim pregledom. Resekcija, blagovremeno pre-duzeta, dala je dobre rezultate.

Ključne reči:pankreas; arteriovenske malformacije; dijagnoza;duodenopankreatektomija; lečenje, ishod.

Abstract

Background. Arteriovenous malformations of the pancreas arevery rare, most frequently congenital ones, but tending to increasefrequency, predominantly due to the introduction and use of newdiagnostic modalities. They usually present with gastrointestinalbleeding and abdominal pain. Case report. The autors presented a52-year-old woman in whom, during the investigation for the ab-dominal pain and gastrointestinal bleeding, an ultrasonographyshowed a hypoechogenic lesion within the head of the pancreas3 cm in diameter. Endoscopic ultrasound showed an irregularhypoechogenic lesion. Computed tomography showed a lowdensity area within the lesion (< 10HU). At endoscopic retro-grade cholangiopancreatography, a cystic lesion within the headof the pancreas was filled with contrast from the normal pan-creatic duct. Angiography showed an arteriovenous malforma-tion within the head of the pancreas. The patient underwentpylorus preserving cephalic duodenopancreatectomy. The di-agnosis of arteriovenous malformation, probably of congenitalorigin, was confirmed on histology. Conclusion. Arteriove-nous malformations should be considered in patients with gas-trointestinal bleeding of unknown etiology. In this case, the le-sion was taken into account preoperatively, based on colorDoppler ultrasonography and angiography. The best results oftreatment can be achieved with resection, but it has to be per-formed before an eventual portal hypertension takes place.

Key words:pancreas; arteriovenous malformations; diagnosis;pancreaticoduodenectomy; treatment outcome.

Uvod

Arteriovenske malformacije pankreasa (AVMP) vrlo suretke ali se, zbog uvođenja i sve češće primene novih dijag-nostičkih metoda, prikazuju sve češće. Uglavnom dovode dokrvarenja u digestivnom traktu i bola u epigastrijumu, što jebio slučaj i kod prikazane bolesnice.

Prikaz bolesnika

Bolesnica, stara 52 godine, razbolela se mesec danapre prijema u našu ustanovu. Imala je bolove u epigastri-

jumu koji su zračili u leđa i bili praćeni gubitkom 7–8 kgtelesne mase. Bolesnica je ranije bolovala od arterijskehipertenzije, aritmije i povremeno je imala bol iza grudnekosti. Pored toga, imala je uvećanu štitastu žlezdu s nor-malnom funkcijom, a operisana je zbog vanmaterične tru-dnoće. Deset dana pre prijema u našu ustanovu, imala jemelenu. Urađena gornja endoskopija pokazala je da se nasredini medijalne strane duodenuma, u naboru sluznicenalazio izvor aktivnog krvarenja, a okolna sluznica bila jeuobičajenih makroskopskih karakteristika, zid mekan ielastičan.

Strana 156 VOJNOSANITETSKI PREGLED Volumen 64, Broj 2

Čolović R, et al. Vojnosanit Pregl 2007; 64(2): 155–158.

U vreme prijema, osim umerene osetljivosti u epigas-trijumu, klinički nalaz bio je uredan. Osim blage anemije, la-borotorijski nalazi bili su u granicama normalnih vrednosti.Vrednosti tumorskih markera bile su normalne. Ultrasono-grafskim pregledom u glavi pankreasa viđena je hipoehogenafokusna promena veličine 31 × 29 mm. Endoskopska ultra-sonografija pokazala je da se u, nešto uvećanoj, glavi pan-kreasa nalazi nepravilna, izrazito nehomogena tumefakcijasaćastog izgleda, nareckanih ivica i s većim brojem nepravil-nih hipoehogenih polja. Kompjuterizovanom tomografijom(KT) abdomena nađeno je da u glavi pankreasa postoji ovoi-dna hiperdenzna promena veličine 35 × 32 mm, u čijem secentru izdvajala niskodenzna zona (slika 1). Na endoskpskojretrogradnoj holangiopankreatografiji (ERCP), pankreasnivod bio je normalnog izgleda, ali se iz njega ispunjavala šu-pljina u glavi pankreasa (slika 2).

Sl. 1 – Na nalazu kompjuterizovane tomografije prikazujese ovoidna hiperdenzna promena veličine 35 × 32 mm u

glavi pankreasa, u čijem se centru izdvaja zona do 10 HU.

Sl. 2 – Nalaz endoskopske retrogradneholangiopankreatografije ukazuje na pankreasni vod

normalnog izgleda iz kojeg se ispunjava šupljina u glavipankreasa

Kako uzrok krvarenja nije bio jasan, urađena je sinean-giografija, koja je pokazala da su se u ranoj fazi angiografijecelijačnog trunkusa punile hepatična i lijenalna arterija i dase u projekciji gastroduodenumske arterije i pankreatikoduo-denumskih arkada prikazivala hipervaskularna formacija sabrzim punjenjem sliva i stabla portne vene (slika 3), što jeodgovaralo razvijenoj fistuli između gastroduodenumske ar-terije i portne vene. U kasnoj, portnoj fazi angiografije, uo-čavao se lijenoportni sistem bez morfoloških promena. An-giografijom gornje mezenterijumske arterije, odmah po pri-kazu stabla ove arterije, preko pankreatikoduodenumskih ar-kada, retrogradno se prikazivala prethodno opisana hiperva-skularna promena sa fistulom i prebojavanjem portne vene.U venskoj fazi, gornja mezenterijumska vena i portna venabile su bez promena.

Sl. 3 – Angiografija celijačnog trunkusa pokazuje punjenjehepatičke i lijenalne arterije, a u projekciji gastroduodenumske

arterije i pankreatikoduodenumskih arkada prikazivala sehipervaskularna formacija (strelice) sa brzim punjenjem sliva i

stabla portne vene (isprekidane strelice).

VP – vena porte, HA –hepatička arterija, LA – lijenalna arterija.

Zbog sumnje da je bolesnica krvarila iz opisane prome-ne u glavi pankreasa, a kroz pankreasni vod, izvršena je ope-racija. Na zadnjoj strani glave pankreasa nađen je mekan tu-mor veličine 3–4 cm pa je, shodno tome, urađena pilorusprezervišuća cefalična duodenopankreatektomija. Postopera-tivni tok bio je praćen usporenim pražnjenjem želuca u traja-nju od oko četiri nedelje (delayed gastric empting), a u sve-mu drugom bio je normalan. Dve godine posle operacije bo-lesnica je bez tegoba i bez epizoda krvarenja.

Disekcijom reseciranog preparata, nađeno je da je opi-sana cistična promena u glavi pankreasa bila ispunjena sukr-vičavim smeđezelenim sadržajem. Sama „cista“ bila je okru-žena lako očvrslom sivožućkastom zonom debljine 2–5 mmu kojoj se nalazio veći broj dilatiranih krvnih sudova. Uza-nim spojem, pankreasni kanal komunicirao je sa opisanom„cistom“ (slika 4).

Mikroskopskim pregledom uočena je cistična formacijakoja ni na jednom od preseka nije pokazivala prisustvo epi-tela, a bila je obložena eozinofilnim bestrukturnim materija-lom koji je odgovarao serofibrinoznom koagulisanom i na-taloženom eksudatu. U okolini, bila je relativno šira zona

Volumen 64, Broj 2 VOJNOSANITETSKI PREGLED Strana 157

Čolović R, et al. Vojnosanit Pregl 2007; 64(2): 155–158.

umereno kolagenizovanog veziva sa mnoštvom dilatiranihkrvnih sudova, a mnogi od njih pokazivali su i angiektatičneforme, jako zadebljanje zidova zbog hipertrofije mišićnogsloja, a neretko i okolnu fibroinflamacijsku reakciju. Ovakavnalaz govorio je u prilog angiektatične pseudociste (slika 5).

PVDH

DP

AC

KOMUNIKACIJA

Sl. 4 – Otvoreni resektovani preparat.PV – Vaterova papila; DH – duktus holedohus; DP – duktus

pankreatikus; AC – angiektatička cista; komunikacija – izmeđupankreasnog voda i angiektatične ciste. Angiektatična cista jeokružena lako očvrslom sivo-žućkastom zonom debljine 2–5 mm.

Sl. 5 – Na unutrašnjoj površini pseudociste prikazuje sekoagulisani hemoragički sadržaj, odsustvo epitela i veliki

broj umnoženih i mikroektatično promenjenih krvnihsudova, od kojih su neki trombozirani i rekanalizovani

(H&E, 13×)

Navedena komunikacija predstavljala je abnormalniprelaz, odnosno fistulu sa Wirsungovim kanalom, jer su sena drugom kraju jasno uočavali delovi duktusnog epitelapankreasnog voda. Sa druge strane, u okolini celog regiona,osim normalne lobuliranosti egzokrinog pankreasa i bez zna-čajnih promena endokrinog pankreasa, nalazila se jaka in-terlobulna, posebno periduktusna fibroza i masna infiltracija.U tim delovima, često se videla jaka duktusna hiperplazijamalih izvodnih kanala, bez epitelnog atipizma. Duktusniepitel velikih izvodnih pankreasnih kanala bio je papilizovan,hiperplastičan, mestimično mucinozan i sa lakim nukleusnimabnormalnostima, pre svega sa uvećanjem jedara, ali očuva-ne bazalne polarnosti i retkog pseudostratifikovanja. Ovepromene odgovarale su lakoj i umerenoj pankreasnoj intrae-pitelnoj (intraduktusnoj) metaplaziji i lakšoj displaziji (PaninI i Panin II). U okolini pseudociste, mestimično se videla i

tzv. atipična duktusna hiperplazija, ali bez jače displazije.Često se videla i tromboza, ali i rekanalizacija abnormalnodilatiranih i skleroziranih krvnih sudova okoline, mestimičnosa sekundarnom ulceracijom zidova krvnih sudova. PapilaVateri bila je nepromenjena. Pankreasni parenhim pokazivaoje znake hroničnog fibroznog pankreatitisa, mestimično saskvamoznom metaplazijom duktusnog epitela i pomenutomblagom displazijom. Okolna mukoza infrapapilarnog i peri-papilarnog regiona duodenuma pokazivala je blagu nespeci-fičnu inflamacijsku infiltraciju kao i povećanje nabora, kojeje bilo izazvano submukoznom lobulnom hiperplazijomBrunnerovih žlezda. Osim neravnomerne hipertrofije mišić-nog sloja, posebno uzorkovani abnormalni venski krvni su-dovi nisu pokazivali druge značajne histološke promene.Četrnaest dostavljenih limfnih nodusa, izuzev lake reaktivnelimfoidne hiperplazije, nije pokazivalo bitne patohistološkepromene.

Ceo nalaz odgovarao je angiektatičnoj pseudocisti kojaje bila okružena mnogobrojnim mikroektatičnim i makros-kopski abnormalnim venskim sudovima. Pošto se nisu videlepromene u smislu vaskularne patologije, najverovatnije da jeu pitanju bila urođena abnormalnost. Kako nije bilo nikakvihznakova blokade limfne drenaže, mogućnost drenažnog blo-ka bila je isključena. Promene na pankreasu ukazivale su nahronični fibrozni pankreatitis sa Panin I i Panin II promena-ma u duktusnom sistemu.

Diskusija

Prvi slučaj AVMP opisali su Halpern i sar. 1. Smatra seda je etiologija najčešće kongenitalna i da se radi o ostatkufetalnog vaskulnog sistema, a mnogo ređe o stečenoj leziji,posledici tumora, inflamacije ili traume. Od 46 opisanih slu-čajeva u japanskoj literaturi, kod 43 etiologija je bila konge-nitalna. Kad se radi o inflamacijskoj etiologiji, teško se klini-čki razlikuje od urođene 2.

Kod više od 50% slučajeva najčešći simptom je krvare-nje u digestivnom traktu, ponekad i fatalno. Krvarenje možepoticati iz pankreasnog voda, iz arteriovenskih malformacijau zidu duodenuma u koji su se proširile malformacije iz pan-kreasa ili iz varikoziteta jednjaka, kad se razvila portna hi-pertenzija 3. Drugi simptom je bol u epigastrijumu. Osećajneugodnosti u trbuhu, znaci portne hipertenzije i krvarenje utrbušnu duplju znatno su ređi 2.

Ultrasonografija nije od velike dijagnostičke koristi.Arteriovenske malformacije pankreasa vide se kao hipoeho-gena lezija. Dinamskom kompjuterizovanom tomografijom,vide se male hipervaskularne zone. Već u arterijskoj fazi,prikazuje se portna vena 4. Na nuklearnoj magnetnoj rezo-nanciji, AVMP prikazuju se kao multiple okrugle lezije bezultrazvučnog signala (Signal-void znak) 5. Ima prikaza kojiističu vrednost kolor dopler ultrasonografije. Koito i sar. 6

primenili su je sa uspehom kod dva bolesnika, od kojih je je-dan podvrgnut resekciji, te je dijagnoza proverena i histološ-kim pregledom. Na kolor dopler ultrasonografiji AVMP pri-kazuje se kao mozaička lezija s pulzatilnim turbulentnim ta-lasima 5. Ovaj metod omogućava i prikazivanje hemodina-mike portne vene i odnos lezije i portne vene 6, 7. Kada se

Strana 158 VOJNOSANITETSKI PREGLED Volumen 64, Broj 2

Čolović R, et al. Vojnosanit Pregl 2007; 64(2): 155–158.

dijagnostička vrednost kolor doplera potvrdi, to je indikacijaza izvođenje angiografije kao najpouzdanije dijagnostičkemetode kojom se dokazuju arteriovenski šantovi 2, 4.

U lečenju, primenjivane su hirurška resekcija, arterijskaembolizacija i vaskularno ligiranje 2. S obzirom na broj nutri-tivnih arterija, embolizaciju i ligiranje teško je izvesti, a i kadse uspešno izvedu, efekat je samo privremen 2. Ovo lečenjemože biti efikasno kod krvarenja iz ezofagusnih varikoziteta 8.

Da bi se sprečilo recidivno krvarenje, treba uraditi pilo-rus prezervišuću duodenopankreatektomiju 2. Ovu, ili nekudrugu resekcionu operaciju treba izvesti u ranoj fazi, pre ne-

go što nastane portna hipertenzija, jer ako se izvede kasnijeneće redukovati visok portni pritisak 9.

Zaključak

Kod krvarenja u digestivnom traktu nejasne etiologije usklopu diferencijalne dijagnoze treba razmišljati i o prisustvuarteriovenske malformacije pankreasa. Primena kolor doplerultrasonografije i arteriografije uz patohistološku potvrduomogućuje postavljanje dijagnoze. Metoda izbora lečenja jeblagovremeno preduzeta hirurška resekcija.

L I T E R A T U R A

1. Halpern M, Turner AF, Citron BP. Hereditary hemorrhagic tel-angiectasia. An angiographic study of abdominal visceral an-giodysplasias associated with gastrointestinal hemorrhage. Ra-diology 1968; 90(6): 1143−9.

2. Uda O, Aoki T, Tsuchida A, Asami K, Inoue K, Masuhara S, et al.Pancreatic arteriovenous malformation observed to bleed fromthe bile duct and a duodenal ulcer: report of a case. Surg To-day 1999; 29(5): 462−6.

3. Chuang VP, Pulmano CM, Walter JF, Cho KJ. Angiography ofpancreatic arteriovenuos malformation. AJR Am J Roentgenol1977; 129(6): 1015−8.

4. Katoh H, Tanabe T. Congenital arteriovenous malformation ofthe pancreas with jaundice and a duodenal ulcer: report of acase. Surg Today 1993; 23(12): 1108−12.

5. Kurosaki M, Hattori K, Minato Y, Shiigai T, Ohashi I, Umehara I,et al. Asymptomatic arteriovenous malformation of the pan-

creas. Demonstration by Doppler ultrasonography and mag-netic resonance imaging. Dig Dis Sci 1993; 38(7): 1342−6.

6. Koito K, Namieno T, Nagakawa T, Morita K. Diagnosis of arte-riovenous malformation of the pancreas by color Doppler ul-trasonography. Abdom Imaging 1998; 23(1): 84−6.

7. Koito K, Namieno T, Nagakawa T, Ichimura T, Hirokawa N, Mu-kaiya M, et al. Congenital arteriovenous malformation of thepancreas: its diagnostic features on images. Pancreas 2001;22(3): 267−73.

8. Shahrudin MD, Noori SM. Management of a rare case of arte-riovenous malformation of the head of the pancreas. Hepato-gastroenterology 1997; 44(13): 284−7.

9. Van Way CW 3rd, Crane JM, Riddell DH, Foster JH. Arteriove-nous fistula in the portal circulation. Surgery 1971; 70(6):876−90.

Rad je primljen 29. VIII 2006.