成長期に Rigid External Distraction（RED）System による上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂の 3症例

岡田 藍1 真野 樹子1 吉川 正芳1 根岸亜矢子1

長谷川紘也1 重松 久夫2 坂下 英明2 須田 直人1§

1明海大学歯学部形態機能成育学講座歯科矯正学分野2明海大学歯学部病態診断治療学講座口腔顎顔面外科学分野

要旨：口唇裂・口蓋裂患者では，上顎骨の後退や劣成長から上下の顎間関係に不調和を伴う症例が多い．最近このような骨格的不調和の改善を目的として，上顎骨仮骨延長術がしばしば適用される．今回，成長期の口唇裂・口蓋裂の 3例に対して，high Le FortⅠ型骨切り術を行い，頭部を固定源として Rigid external distraction（RED）system による上顎骨仮骨延長術を施行した．延長時の口腔内装置として，症例 1, 2は Nance のホールディングアーチを，症例 3ではリンガルアーチを用いた．いずれの症例も，仮骨延長術により術前に計画した上顎骨の移動が図られ，術後の後戻りはなかった．治療後に症例 1, 3では，十分な側貌の改善と良好な咬合歯列が得られたが，症例 2では延長術後の下顎の前方成長が著しく，反対咬合と下顎の前突感をみた．このように下顎成長を正確に予測はすることは難しいものの，成長期の口唇裂・口蓋裂児に対する上顎骨仮骨延長術による外科的矯正治療は，きわめて効果的な治療法と考えられる．

索引用語：仮骨延長術，口唇裂・口蓋裂，RED system, Le FortⅠ型骨切り術，外科的矯正治療

Three Growing Cases of Cleft Lip and Palate undergoneMaxillary Distraction Osteogenesis using Rigid ExternalDistraction（RED）System

Ai OKADA1, Mikiko MANO1, Masayoshi YOSHIKAWA1,Ayako NEGISHI1, Hiroya HASEGAWA1, Hisao SHIGEMATSU2,

Hideaki SAKASHITA2 and Naoto SUDA1§

1Division of Orthodontics, Department of Human Development and Fostering, Meikai University School of Dentistry2Division of Oral and Maxillofacial Surgery, Department of Diagnostic & Therapeutic Sciences, Meikai University School of Dentistry

Abstract : There are many cleft lip and/or palate patients with intermaxillary disharmony due to the retrusion and undergrowth

of maxilla. Recently, distraction osteogenesis is frequently applied to improve these skeletal disharmony. In the present study, dis-

traction of retruded maxilla using rigid external distraction（RED）system was performed after high Le Fort I osteotomy in three

growing cleft lip and palate patients. As oral appliances, Nance holding arches were used in cases 1 and 2, and the lingual arch in

case 3. Enough amount of maxillary movement was achieved by the distraction osteogenesis, and there was no relapse in any

cases after the surgery. Desirable facial profile and an acceptable occlusion were seen in cases 1 and 3, however, the crossbite and

protrusion of mandible was seen in case 2 due to the excess mandibular growth. Although it is difficult to predict the mandibular

growth correctly, orthognathic treatment using distraction osteogenesis of maxilla is quite effective in the treatment for growing

cleft lip and/or palate patients.

Key words : distraction osteogenesis, cleft lip and/or palate, RED system, Le Fort I osteotomy, orthognathic treatment

明海歯学（J Meikai Dent Med）41（2）, 134−146, 2012134

緒 言

口唇裂・口蓋裂患者は，著しい上顎骨の劣成長や後退による反対咬合，上顎歯列弓狭窄，永久歯の先天欠如を伴うことが多い1）．このような不正に対し，思春期成長時に上顎前方牽引装置がしばしば用いられる．しかしながら，口蓋裂患者特有の成長パターンや瘢痕組織の影響から，上顎骨の後退が改善されない例も多い1, 2）．このような症例に対し，最近は上顎骨の仮骨延長術を適応する例が多くなっている1）．仮骨延長術は，1905年 Codivilla が最初に報告し，1988

年 Ilizarov3, 4）により術式が確立された．整形外科領域では，主として四肢長管骨の伸長に用いられてきた．顎顔面領域においては，1992年 McCarthy ら5）が下顎骨低形成に応用した報告を初めとして，現在国内外で小下顎症や口唇裂・口蓋裂患者に対し広く用いられている．今回，上顎骨の劣成長を呈する口唇裂・口蓋裂患者に対し，成長期に high Le FortⅠ型骨切り術を行い，頭部を固定源とした創外固定装置を装着し，Rigid external

distraction（RED）system6）を用いて上顎骨仮骨延長術を行った 3例を報告する．

症 例 1

1．初診時所見初診時年齢 10歳 7か月の左側唇顎口蓋裂の男児．前

歯の咬み合わせが逆なのを主訴に来院した．既往歴として，生後 5か月時に Millard 法による口唇形成術，2歳1か月時に Push back 法による口蓋形成術が行われ，8

歳時および 10歳時に鼻修正術が施行された．側貌写真より，中顔面部の陥凹感をみた（Fig 1A）．

初診時口腔内所見として，overjet －5.0 mm, overbite＋3.0 mm，上顎歯列弓の狭窄と両側小臼歯部に交叉咬合を認め，大臼歯関係は AngleⅠ級であった（Fig 1B）．パノラマエックス線写真より，上顎左側側切歯の先天性欠如，上顎左側中切歯と上顎左側乳犬歯間に顎裂による骨欠損を認め，上顎左側中切歯の顎裂部への遠心傾斜をみた（Fig 1C）．セファロ分析より SNA angle 74.6°，SNB angle 74.5°

と下顎骨は前後的にほぼ標準的なのに対し，上顎骨の後退をみた（Table 1）（Fig 1D）．結果的に，ANB angle

0.1°，Convexity 179.5°，A−B plane angle 0°と，上顎骨劣成長による骨格性反対咬合と診断された．上顎前歯の

歯軸は U-1 to FH plane angle 108.0°，U-1 to SN plane an-

gle 97.0°，また下顎前歯の歯軸は L-1 to mandibular plane

angle 88.7°，FMIA 60.9°と上下顎ともわずかな舌側傾斜をみた．

2．治療目標および治療計画治療目標として，成長期の症例であり顎裂部への骨移植および上顎骨の前方成長の促進を図ることとした．治療計画として，まず上顎前歯部の排列をエッジワイズ装置にて行った後，顎裂部への骨移植を行う．その後，フェイスマスクにより上顎前方牽引を行い，思春期成長終了時まで経過観察を行うこととした．

3．治療経過10歳 11か月時に，萌出している上顎永久歯にエッジワイズ装置を装着し，排列を開始した（Fig 2B）．11歳11か月時に顎裂部に二次骨移植を行い（Fig 2C），フェイスマスクにより上顎前方牽引を開始した．しかしながら，十分な上顎骨の前方成長が得られず（Fig 2D），中顔面の陥凹感も改善しなかった（Fig 2A）．また，上顎前歯の歯軸は U-1 to FH plane angle 116.0°と 8.0°唇側

─────────────────────────────§別刷請求先：須田直人，〒350-0283埼玉県坂戸市けやき台 1-1明海大学歯学部形態機能成育学講座歯科矯正学分野

Fig 1 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramic ra-diography（C）, and cephalograms（D）before treatment（10 yearsand 7 months old）.

上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂 135

傾斜した．そこで，上顎骨劣成長と中顔面の陥凹感の改善を図ることを目的として，上顎骨仮骨延長術を行うこととした．12歳 11か月時に，high Le FortⅠ型の切開線と骨切り線のもと，RED system による上顎骨仮骨延長術を施行した．口腔外装置は，矯正用のフェイスボウを利用してトラクションフックを作製し，頭部の創外固定装置に取り付けた（Fig 3A）．口腔内装置は，トランスパラタルアーチを付与した Nance のホールディングアーチと上顎のエッジワイズ装置を用いた（Fig 3B）．トラクションフックは，上顎両側第一大臼歯と，エッジワイズ装置の角ワイヤー上の上顎両側犬歯遠心部に蝋着したフックの双方に結紮し牽引を行った．また，上顎両側犬歯根尖部付近に IMF スクリューを植立し，角ワイヤーと結紮し垂直的な固定強化に利用した．牽引量は，1）プラスの overjet の獲得，2）SNA angle

が日本人標準値と近似（±1 SD 以内），3）プロフィログラム上で A 点が日本人標準的位置に近似，という 3

条件を基に算出した．その結果，A 点を前方に約 8.0

mm，下方に約 2.0 mm 移動させることとした．RED sys-

tem のスクリューの調整は，一日あたり 0.5 mm の回転を 2回行い，15日間継続した．牽引方向は骨切り面とほぼ平行（FH 平面に対し 5°下方，SN 平面に対し 17°

Table 1 Cephalometric analysis of Case 1.

Age 10 Y 7 M 12 Y 10 M 13 Y 2 M 14 Y 11 M

Stage First examination Immediately before distraction Immediately after distraction 2 years after distraction

SNA （°）SNB （°）ANB （°）Facial angle （°）Convexity （°）A-B plane （°）Mandibular plane （°）Gonial angle （°）Ramus inclination （°）U-1 to FH （°）U-1 to SN （°）L-1 to Mandibular （°）FMIA （°）E-line （mm）ZL-ZR plane to occlusal plane（°）

74.6（ 80.91±3.07）74.5（ 76.15±2.84）0.1（ 4.76±2.96）

85.3（ 83.14±2.52）179.5（169.68±4.61）

0.0（ −6.98±2.27）30.4（ 31.98±2.40）

130.4（129.2 ±4.65）80.0（ 82.62±5.55）

108.0（109.83±5.25）97.0（102.75±5.49）88.7（ 93.78±5.94）60.9（ 54.24±4.17）

Upper lip −4.0 Lower lip＋2.02.0

71.7（ 80.53±3.46）75.7（ 76.22±1.66）−4.1（ 4.31±2.56）87.9（ 83.05±2.81）

189.4（170.51±2.82）4.3（ −6.19±2.28）

26.2（ 32.44±4.50）128.0（128.31±3.66）

78.3（ 84.24±3.99）116.0（110.55±4.78）104.7（103.61±1.61）

88.5（ 94.11±6.17）65.3（ 53.45±5.34）

Upper lip −6.0 Lower lip 02.0

78.8（ 80.53±3.46）73.8（ 76.22±1.66）5.1（ 4.31±2.56）

86.1（ 83.05±2.81）171.7（170.51±2.82）

−8.1（ −6.19±2.28）28.5（ 32.44±4.50）

130.3（128.31±3.66）78.2（ 84.24±3.99）

117.3（110.55±4.78）106.0（103.61±1.61）

88.6（ 94.11±6.17）62.9（ 53.45±5.34）

Upper lip＋1.0 Lower lip＋4.03.0

78.8（ 81.47±4.23）75.6（ 77.08±3.75）3.2（ 4.39±3.99）

87.9（ 82.97±2.89）175.5（170.47±4.38）

−5.0（ −6.22±2.66）26.7（ 33.97±3.80）

128.0（131.03±5.57）78.7（ 83.0 ±4.36）

109.7（111.47±5.02）98.2（105.42±5.23）89.8（ 95.40±6.32）63.5（ 50.63±5.06）

Upper lip −2.0 Lower lip −1.01.0

SNA : SNA angle, SNB : SNB angle, ANB : ANB angle, A-B plane : A-B plane angle, Mandibular plane : Angle of mandibular plane tofrankfort horizontal plane, U-1 to FH : Angle of U-1 to frankfort horizontal plane, U-1 to SN : Angle of U-1 to SN plane, L-1 to Mandibu-lar : Angle of L-1 to mandibular plane, Occlusal plane to ZL-ZR7）denotes the inclination of occlusal plane in the frontal dimension,（ ）de-note mean±S.D. of Japanese norm8）

Fig 2 Facial（A）and intraoral（B）photographs,occlusal X-ray photography（C）, and cephalograms（D） immediately before maxillary distraction（12years and 10 months old）. The grafted bone betweenthe maxillary left central incisor and the canine（ar-rowhead in C）.

136 岡田 藍・真野樹子・吉川正芳ほか 明海歯学 41, 2012

下方）になるよう設定した．延長終了時の上顎骨の A

点の移動量は前方 9.0 mm，下方 3.5 mm と，術前に計画した移動量よりもわずかに大きかった．その後，骨硬化を図るためスクリューを回転させずに 30日間保定を行った．この時，牽引方向を骨切り平面より約 7°下方に変更し，上顎中切歯の唇側傾斜を防止した．上顎中切歯の歯軸は延長器撤去時に U-1 to FH plane angle 117.3°，U-1 to SN plane angle 106.0°と延長終了時とほとんど変化はなかった（Table 1）（Fig 6）．延長器撤去後は，フェイスマスクにより上顎前方牽引を約 6か月間行った．延長術により，SNA angle 78.8°と術前より 7.1°増加

し，前後的に上顎骨は標準的な位置となった．下顎骨はSNB angle 73.8°と時計回りの回転によりやや後退し，結果的に ANB angle 5.1°，Convexity 171.7°，A−B plane

angle －8.1°と上下顎の前後的不調和が改善された（Ta-

ble 1）（Fig 4C）．また，中顔面の陥凹感は改善し（Fig

4A），overjet, overbite ともプラスの値となり適切な被蓋が得られた．右下がりの咬合平面の改善を図るため，IMF

スクリューより上顎エッジワイズ装置の主線を上方に牽引した（Fig 4B）．

4．治療結果延長術 2年後，14歳 11か月時の所見として，SNA an-

gle 78.8°，SNB angle 75.6°と延長術終了直後と比較して，上顎骨の成長や術後の後戻りはなかったのに対し，下顎骨の前方成長がみられた．結果的に ANB angle

3.2°，Convexity 175.5°，A−B plane angle －5.0°と上下顎とも前後的に標準的な位置となった（Table 1）（Figs 5

D, 6）．E-line は上唇－2.0 mm，下唇－1.0 mm と計測され，良好なプロファイルが得られた（Fig 5A）．咬合も安定し（Fig 5B），パノラマエックス線写真より上顎左側中切歯の遠心傾斜が初診時と比べて改善された．IMF

Fig 3 Facial（A）and intraoral（B）photographsduring maxillary distraction. Nance holding archand edgewise appliance were placed（B）.

Fig 4 Facial（A）and intraoral（B）photographs, and cephalo-grams（C）after maxillary distraction（13 years and 2 monthsold）.

Fig 5 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramic ra-diography（C）, and cephalograms（D）at two years after maxil-lary distraction（14 years and 11 months old）.

上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂 137

スクリューを利用した術後矯正治療により，咬合平面の傾斜は術直後（13歳 2か月）の 3°から 1°に改善した（Table 1）．上顎左側犬歯に関しては，骨移植後も顎裂部の骨量が十分でなかったため歯根の近心移動は困難であり，同部は同歯の近心傾斜によりスペース閉鎖を行った（Fig 5C）．まだ 14歳 11か月と下顎の残余成長量があり，今後の顎間関係や咬合の変化に留意しながら観察を継続する計画である．

症 例 2

1．初診時所見初診時年齢 7歳 8か月の左側唇顎口蓋裂の男児．反対咬合を主訴に来院した．既往歴として生後 3か月に Mil-

lard 法による口唇形成術，1歳 6か月時に Push back 法による口蓋形成術を行った．4歳時に鼻修正術が施行されたものの，正貌写真より左側鼻翼の変形と中顔面部の著明な陥凹感を認めた（Fig 7A）．口腔内所見として，overjet －7.0 mm, overbite＋6.0

mm，上顎歯列弓の狭窄と両側臼歯部に交叉咬合をみた（Fig 7B）．大臼歯関係は右側 AngleⅢ級，左側 AngleⅡ級であった．パノラマエックス線写真より，上顎左側側切歯，上顎両側第二小臼歯と下顎左側第二小臼歯の先天性欠如，未萌出の上顎右側中切歯，歯冠崩壊した上顎右側乳中切歯，上顎左側中切歯と上顎左側乳犬歯間に顎裂と骨欠損

Fig 6 Superimposition of profilograms（left）and cephalograms（middle and right）before and after maxillary distraction.

Fig 7 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramic ra-diography（C）, and cephalograms（D）before treatment（7 yearsand 8 months old）.

138 岡田 藍・真野樹子・吉川正芳ほか 明海歯学 41, 2012

を認めた（Fig 7C）．セファロ分析より，SNA angle 70.1°，SNB angle 78.4°と前後的に下顎骨はほぼ標準的なのに対し，上顎骨の著しい後退をみた（Table 2）（Fig 7D）．結果的に ANB an-

gle －8.3°，Convexity 195.1°，A−B plane angle 8.8°と，上顎劣成長による骨格性反対咬合と診断された．また，Gonial angle 125.9°，Mandibular plane angle 25.3°と共に小さく，下顎下縁平面の平坦化をみた．上顎前歯の歯軸は U-1 to FH plane angle 117.1°，U-1 to SN plane angle

107.5°と唇側傾斜，下顎前歯の歯軸は L-1 to mandibular

plane angle 81.8°，FMIA 72.8°と舌側傾斜をみた．

2．治療目標および治療計画治療目標として，成長期の症例であり上顎歯列の側方拡大，顎裂部への骨移植および上顎骨の成長促進を図ることとした．治療計画として，上顎歯列を拡大床により拡大後，顎裂部へ骨移植を行う．その後，フェイスマスクにより上顎前方牽引を行い，成長終了時まで経過観察を行うこととした．

3．治療経過8歳 0か月に上顎歯列弓の狭窄と上顎臼歯部の cross

bite 改善のため，拡大床を装着した．拡大量はまだ不十分であったが，上顎左側犬歯の萌出誘導を優先し，8歳7か月時に顎裂部に二次骨移植が施行された（Fig 8）．骨移植後，再度上顎歯列弓の狭窄の改善と前歯部のスペース獲得ため拡大床を装着した．また，10歳 8か月時よりエッジワイズ装置により上顎歯列の排列を開始した（Fig 9B, C）．9歳 11か月時よりフェイスマスクによる上顎前方牽引を開始し，12歳 11か月まで継続した．し

Table 2 Cephalometric analysis of Case 2.

Age 7 Y 7 M 13 Y 10 M 14 Y 3 M 16 Y 5 M

Stage First examination Immediately before distraction Immediately after distraction 2 years after distraction

SNA （°）SNB （°）ANB （°）Facial angle （°）Convexity （°）A-B plane （°）Mandibular plane （°）Gonial angle （°）Ramus inclination （°）U 1 to FH （°）U 1 to SN （°）L 1 to Mandibular （°）FMIA （°）E-line （mm）ZL-ZR plane to occlusal plane（°）

70.1（ 81.36±3.29）78.4（ 76.20±2.89）−8.3（ 5.16±3.09）88.2（ 83.74±3.33）

195.1（163.51±5.26）8.8（ −6.72±2.43）

25.3（ 31.46±5.08）125.9（130.14±1.26）

79.4（ 81.61±4.40）117.1（104.79±9.04）107.5（ 96.79±8.24）

81.8（ 89.53±6.49）72.8（ 59.01±5.79）

Upper lip −4.0 Lower lip＋3.50.5

70.6（ 81.47±4.23）85.8（ 77.08±3.75）

−15.2（ 4.39±3.99）98.1（ 82.97±2.89）

211.2（170.47±4.38）15.0（ −6.22±2.66）15.9（ 33.97±3.80）

122.3（131.03±5.57）73.6（ 83.0 ±4.36）

136.0（111.47±5.02）125.8（105.42±5.23）

86.1（ 95.40±6.32）78.0（ 50.63±5.06）

Upper lip −10.0 Lower lip＋4.51.0

79.0（ 81.47±4.23）82.3（ 77.08±3.75）−3.3（ 4.39±3.99）92.9（ 82.97±2.89）

189.6（170.47±4.38）1.9（ −6.22±2.66）

21.3（ 33.97±3.80）120.0（131.03±5.57）

81.2（ 83.0 ±4.36）134.2（111.47±5.02）125.6（105.42±5.23）

85.1（ 95.40±6.32）73.6（ 50.63±5.06）

Upper lip −2.0 Lower lip＋3.52.0

80.4（ 81.47±4.23）85.5（ 77.08±3.75）−5.1（ 4.39±3.99）96.6（ 82.97±2.89）

193.3（170.47±4.38）3.5（ −6.22±2.66）

20.8（ 33.97±3.80）124.7（131.03±5.57）

76.2（ 83.0 ±4.36）131.6（111.47±5.02）122.7（105.42±5.23）

81.1（ 95.40±6.32）78.1（ 50.63±5.06）

Upper lip −5.0 Lower lip 01.0

SNA : SNA angle, SNB : SNB angle, ANB : ANB angle, A-B plane : A-B plane angle, Mandibular plane : Angle of mandibular plane tofrankfort horizontal plane,U-1 to FH : Angle of U-1 to frankfort horizontal plane, U-1 to SN : Angle of U-1 to SN plane, L-1 to Mandibular :Angle of L-1 to mandibular plane, Oculusal plane to ZL-ZR7）denotes the inclination of occlusal plane in the frontal dimension,（ ）denotemean±S.D. of Japanese norm8）

Fig 8 Occlusal X-ray photography（8 years and 8 monthsold）. The grafted bone between the maxillary left centralincisor and the deciduous canine（arrowhead）.

上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂 139

かしながら，上顎骨の十分な前方成長が得られず，中顔面部の陥凹感にも改善は得られなかった．一方，下顎骨には著しい前方成長をみた（Fig 9D）．エッジワイズ装置により，上顎前歯の歯軸を U-1 to FH plane angle で18.9°唇側傾斜させたが，被蓋の改善は得られなかった（Table 2）（Fig 9D）．そこで，上顎骨の劣成長と中顔面の陥凹感の改善を目的として，RED system による上顎骨仮骨延長術を行うこととした．13歳 11か月時に，high Le FortⅠ型の切開線と骨切り線のもと，通法にしたがい骨切り術を施行した．口腔外装置は，症例 1と同様にフェイスボウを利用してトラクションフックを作製し（Fig 9A），頭部に創外固定装置を装着した．口腔内装置は Nance のホールディングアーチとエッジワイズ装置を用いた．トラクションフックを上顎両側第一大臼歯と結紮し，上顎両側犬歯根尖部付近に IMF スクリューを植立した（Fig 10C,

D）．IMF スクリューとトラクションフックを結紮し，上顎骨とトラクションフックの固定の強化に用いた．牽引の目標量は第 1症例と同様に，1）プラスの overjet

の獲得，2）SNA angle が日本人標準値と近似（±1 SD

以内），3）プロフィログラム上で A 点が日本人標準的

位置に近似，という 3条件を基に算出した．その結果，A 点を前方に約 10.5 mm，下方に約 3.5 mm 移動させることとした．

RED system のスクリューの調整は一日 2 回転（1.0

mm）とし，13 日間継続した．その後，一日 1 回転（0.5 mm）に減少させ 2日間継続した．牽引終了後，骨硬化を図るためスクリューを回転させずに 27日間保定を行った．牽引方向は骨切り面に対し前下方（FH 平面に対し 18°，SN 平面に対し 27°下方）になるよう設定した．延長終了時の上顎の A 点の移動量は前方に 8.0 mm，

下方に 2.5 mm と術前に計画した移動量よりも小さかったが，SNA angle は 79.0°と延長術前より 8.4°増加し，上顎骨は前後的に標準的な位置となった（Table 2）（Fig

12）．下顎骨は SNB angle 82.3°と延長術による時計回りの回転をみた．結果的に ANB angle －3.3°，Convexity

189.6°，A−B plane angle 1.9°と下顎骨は標準より前方に位置するものの，上下顎の前後的不調和はやや改善された．中顔面部の陥凹感はまだ完全には解消していないものの（Fig 10A），overjet と overbite はプラスの値となり適切な被蓋を得た（Fig 10B）．なお延長術前後の上顎前

Fig 9 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramic ra-diography（C）, and cephalograms（D）immediately before max-illary distraction（13 years and 10 months old）.

Fig 10 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramicradiography（C）, and cephalograms（D）after maxillary distrac-tion（14 years and 3 months old）.

140 岡田 藍・真野樹子・吉川正芳ほか 明海歯学 41, 2012

歯歯軸に変化はなかった．延長器撤去後は，フェイスマスクにより上顎前方牽引を約 6か月間行った．延長術後，上下歯列の排列を継続

したが，下顎骨は左方偏位を伴う著しい成長を認め，被蓋も浅くなった．また，口腔衛生状態が不良であったため，全ての口腔内装置を撤去し成長観察を行うこととした．

4．治療結果延長術 2年後の 16歳 5か月時，SNA angle 80.4°と仮骨延長術の終了直後と比較して術後の後戻りがなかったのに対し，SNB angle 85.5°と著しい下顎骨の前方成長をみた．結果的に ANB angle －5.1°，Convexity 193.3°，A−B plane angle 3.5°と上下顎骨の前後的な不調和が増大した（Table 2）．上顎前歯の歯軸は U-1 to FH plane an-

gle 131.6°，U-1 to SN plane angle 122.7°と，延長術終了直後と比較すると舌側傾斜した．下顎前歯の歯軸は L-1

to Mandibular plane angle 81.1°，FMIA 78.1°と舌側傾斜をみた．E-line は上唇－5.0 mm，下唇 0 mm と計測され，側貌はコンケイブタイプであり，下顎やオトガイの前突感（Fig 11A），下顎骨の左方偏位と左側鼻翼の変形をみた（Fig 11D）．また，前歯部は切端咬合となり，臼歯部に交叉咬合を認めた（Fig 11B）．パノラマエックス線写真より上顎左側中切歯の遠心傾斜が初診時と比べて改善された（Fig 11C）．現在，成長終了時まで下顎の成長や咬合の変化を観察中であり，成長終了後に下顎骨に対する外科手術を含めた治療方針を検討する計画である．

Fig 11 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramicradiography（C）, and cephalograms（D）at two years after max-illary distraction（16 years and 5 months old）.

Fig 12 Superimposition of profilograms（left）and cephalograms（middle and right）before and after maxillary distraction.

上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂 141

症 例 3

1．初診時所見当科初診 12歳 11か月の両側性唇顎口蓋裂の女児．反対咬合を主訴に来院した．手術歴として 4か月時に口唇形成術，10か月時と 1歳 5か月時と 2歳 1か月時の計 3

回口蓋形成術が行われた．また 3歳 3か月時に口唇鼻修正術が施行された．その後 6歳 3か月時より，他の矯正歯科医院において上顎狭窄歯列弓の改善を目的として拡大床が装着された．7歳 11か月時より 8歳 8か月時までフェイスマスクによる上顎前方牽引が行われ，犬歯の萌出時期に合わせて 10歳 1か月時に両側の顎裂部に二次骨移植が施行された．その後の矯正治療継続のため，12

歳 11か月時に当科受診に至った．当科初診時の顔面写真より両側鼻翼の変形および中顔面部の著明な陥凹感を認めた（Fig 13A）．口腔内所見として，overjet －5.0 mm, overbite＋3.0 mm，上顎歯列弓の狭窄と両側臼歯部に交叉咬合を認めた（Fig 13B）．大臼歯関係は右側 AngleⅠ級，左側 AngleⅡ級であった．パノラマエックス線写真より，上顎左側中切歯，上顎両側側切歯および下顎右側第一小臼歯の先天性欠如を認めた（Fig 13C）．セファロ分析より SNA angle 73.7°，SNB angle 79.7°

Fig 13 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramicradiography（C）, and cephalograms（D）before treatment（12years and 11 months old）.

Table 3 Cephalometric analysis of Case 3.

Age 12 Y 11 M 15 Y 6 M 15 Y 8 M 17 Y 6 M

Stage First examination Immediately before distraction Immediately after distraction 2 years after distraction

SNA （°）SNB （°）ANB （°）Facial angle （°）Convexity （°）A-B plane （°）Mandibular plane （°）Gonial angle （°）Ramus inclination （°）U 1 to FH （°）U 1 to SN （°）L 1 to Mandibular （°）FMIA （°）E-line （mm）ZL-ZR plane to occlusal plane（°）

73.7（ 81.47±4.23）79.7（ 77.08±3.75）−6.0（ 4.39±3.99）90.5（ 82.97±2.89）

198.1（170.47±4.38）5.9（ −6.22±2.66）

23.7（ 33.97±3.80）127.7（131.03±5.57）

76.0（ 83.0 ±4.36）103.5（111.47±5.02）

95.7（105.42±5.23）76.6（ 95.40±6.32）79.7（ 50.63±5.06）

Upper lip −5.5 Lower lip −1.80.0

72.0（ 81.47±4.23）79.0（ 77.08±3.75）−6.9（ 4.39±3.99）90.4（ 82.97±2.89）

201.1（170.47±4.38）6.5（ −6.22±2.66）

24.8（ 33.97±3.80）125.2（131.03±5.57）

79.6（ 83.0 ±4.36）108.5（111.47±5.02）100.7（105.42±5.23）

76.7（ 95.40±6.32）78.5（ 50.63±5.06）

Upper lip −5.5 Lower lip −2.03.0

80.9（ 81.47±4.23）78.2（ 77.08±3.75）2.8（ 4.39±3.99）

89.3（ 82.97±2.89）181.4（170.47±4.38）

−7.3（ −6.22±2.66）26.2（ 33.97±3.80）

126.6（131.03±5.57）79.6（ 83.0 ±4.36）

109.2（111.47±5.02）101.6（105.42±5.23）

77.7（ 95.40±6.32）76.1（ 50.63±5.06）

Upper lip 0 Lower lip −2.03.0

80.1（ 81.47±4.23）78.1（ 77.08±3.75）1.9（ 4.39±3.99）

89.2（ 82.97±2.89）183.0（170.47±4.38）

−6.0（ −6.22±2.66）25.5（ 33.97±3.80）

124.3（131.03±5.57）81.2（ 83.0 ±4.36）

107.1（111.47±5.02）99.6（105.42±5.23）80.6（ 95.40±6.32）73.8（ 50.63±5.06）

Upper lip −1.0 Lower lip −3.03.0

SNA : SNA angle, SNB : SNB angle, ANB : ANB angle, A-B plane : A-B plane angle, Mandibular plane : Angle of mandibular plane tofrankfort horizontal plane,U-1 to FH : Angle of U-1 to frankfort horizontal plane, U-1 to SN : Angle of U-1 to SN plane, L-1 to Mandibular :Angle of L-1 to mandibular plane, Oculusal plane to ZL-ZR7）denotes the inclination of occlusal plane in the frontal dimension,（ ）denotemean±S.D. of Japanese norm8）

142 岡田 藍・真野樹子・吉川正芳ほか 明海歯学 41, 2012

と前後的に下顎骨はほぼ標準的なのに対し，上顎骨の著しい後退をみた（Table 3）（Fig 13D）．結果的に ANB an-

gle －6.0°，Convexity 198.1°，A−B plane angle 5.9°と，上顎劣成長による骨格性反対咬合と診断された．また，Ramus inclination 76.0°，Mandibular plane angle 23.7°と共に小さい値を示し，下顎下縁平面の平担化をみた．上顎前歯の歯軸は U-1 to FH plane angle 103.5°，U-1 to SN

plane angle 95.7°，下顎前歯の歯軸は L-1 to mandibular

plane angle 76.6°，FMIA 79.7°と上下顎とも著しい舌側傾斜をみた．

2．治療目標および治療計画治療目標は，上顎歯列弓の側方拡大と上顎劣成長の改善とした．また，歯列の排列においては，上顎左側犬歯を上顎左側中切歯部に移動させることとした．治療計画として，上顎狭窄歯列弓の改善を拡大床により行った後，エッジワイズ装置にて個々の歯を排列し，上顎劣成長と中顔面の陥凹感の改善のため，RED system

による上顎骨仮骨延長術を行うこととした．

3．治療経過13歳 9か月時に拡大床により上顎歯列弓の拡大を開

始した．上顎歯列の拡大は，延長術による上顎の前方移動を考慮しながら進めた．15歳 1か月時に上下顎歯列にエッジワイズ装置を装着し，上顎左側犬歯を上顎左側中切歯相当部に排列した（Fig 14B）．しかしながら，当科初診時と比較して上顎劣成長と中顔面の陥凹感は改善をみなかった（Fig 14A, C）．そこで 15歳 6か月時に，high Le FortⅠ型の切開線と骨切り線のもと，RED system

による上顎骨仮骨延長術を施行した．症例 1, 2と同様にフェイスボウを利用してトラクションフックを作製し（Fig 15A），頭部の創外固定装置に取り付けた．口腔内装置はリンガルアーチとエッジワイズ装置を用いた．リンガルアーチは固定を強化するために両側第一小臼歯と第一大臼歯の 4歯にバンドを装着し，主線と蝋着をした（Fig 15B）．トラクションフックを上顎両側第一大臼歯と結紮し，牽引を行った．牽引の目標量は，前述した 2症例と同様の 3条件を基に算出した．その結果，A 点を前方に約 7.0 mm，下方に約 1.0 mm 移動させることとした．

RED system のスクリューの回転量は一日 2回転（1.0

mm）とし，7日間行った．その後，左右差の改善を行う目的で左側のみ一日 1回転（0.5 mm）を 4日間継続した．牽引終了後に骨硬化を図るためネジを回転させず

に 30日間保定を行った．牽引方向は，骨切り面に対し前下方（FH 平面に対し 21°，SN 平面に対し 28°下方）

Fig 14 Photographs of face（A）, cast model（B）, and panoramicradiography（C）immediately before maxillary distraction（15years and 6 months old）.

Fig 15 Facial（A）and intraoral（B）photographsduring maxillary distraction. Lingual arch andedgewise appliance were placed（B）.

上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂 143

Fig 16 Facial（A）and intraoral（B）photographs, and cephalo-grams（C）after maxillary distraction（15 years and 8 monthsold）.

Fig 17 Facial（A）and intraoral（B）photographs, panoramicradiography（C）, and cephalograms（D）at two years after max-illary distraction（17 years and 6 months old）.

Fig 18 Superimposition of profilograms（left）and cephalograms（middle and right）before and after maxillary distraction.

144 岡田 藍・真野樹子・吉川正芳ほか 明海歯学 41, 2012

になるよう設定した．延長終了時の上顎骨の A 点の移動量は前方 9.0 mm，下方 1.5 mm と術前に計画した移動量よりもわずかに大きかった．上顎中切歯の歯軸は骨延長器撤去時に U-1 to FH plane angle 109.2°，U-1 to SN

plane angle 101.6°と延長術開始前と差がなかった（Table

3）（Figs 16B, 18）．仮骨延長術により，SNA angle 80.9°と仮骨延長術前

より 8.9°増加し，前後的に上顎骨は標準的な位置となった．下顎骨は SNB angle 78.2°とわずかな時計回りの回転によりやや後退し，結果的に ANB angle 2.8°，Con-

vexity 181.4°，A−B plane angle －7.3°と上下顎の前後的不調和が改善された（Table 3）（Figs 16C, 18）．また，中顔面部の陥凹感は改善し（Fig 16A），骨格の正中は上下顎共に頭蓋に一致した（Fig 16C）．下顎歯列正中は下顎左側中切歯の近遠心的中点を上顎前歯正中と一致させて排列し，適切な被蓋が得られた（Fig 16B）．延長器撤去後は，フェイスマスクにより上顎前方牽引を約 6か月間行った．16歳 6か月時に，思春期成長の終了を確認し，エッジワイズ装置を撤去し保定観察を開始した．

4．治療結果仮骨延長終了 2 年後の 17 歳 6 か月時，SNA angle

80.1°と仮骨延長の終了直後と比較して，術後の後戻りがなく，SNB angle 78.1°と下顎骨の成長も認めなかった．結果的に ANB angle 1.9°，Convexity 183.0°，A−B plane

angle －6.0°と上下顎とも前後的に標準的な位置となった（Table 3）（Figs 17D, 18）．延長終了直後と比較して，上顎前歯の歯軸は U-1 to FH plane angle 107.1°，U-1

to SN plane angle 99.6°とわずかに舌側傾斜し，下顎前歯の歯軸は L-1 to Mandibular plane angle 80.6°，FMIA

73.8°と当科初診時と同様に舌側傾斜をみた．E-line は上唇－1.0 mm，下唇－3.0 mm と計測され，側貌はストレートタイプとなり，中顔面の陥凹感は改善された（Fig

17A）．安定した咬合が得られ（Fig 17B），パノラマエックス線写真より上顎両側犬歯の遠心傾斜が初診時と比べて改善された（Fig 17C）．

考 察

今回の 3症例は，いずれも思春期成長ピーク前に上顎前方牽引を試みたが，上顎骨の前方成長を図ることはできなかった．原因の一つとして，口蓋形成術後に生じた瘢痕組織の影響が考えられ，プロファイルの改善と上顎骨の劣成長の改善を図るため，RED system による上顎骨仮骨延長術を計画した．

仮骨延長術は，McCarthy ら5）が Hemifacial microsomia

や小下顎症に対し初めて下顎骨の延長を報告して以来，成長期に顎骨を効果的に延長し，学童期に顔貌の改善を図ることで患児の心理的障害を取り除くことができることから，盛んに用いられるようになった．下顎骨の延長以外にも，狭窄歯列弓の拡大9），歯槽骨骨延長術（Interden-

tal Distraction Osteogenesis : IDO）10），口唇裂・口蓋裂患者をはじめとする上顎骨後退症例に対して Le FortⅠ型骨切り術後に行われる RED system6），Crouzon 病や Apert

症候群などの頭蓋縫合早期癒合症に対して Le FortⅢ型骨切り術後に行われる中顔面部の骨延長11），歯槽堤増大法12）など様々な延長法や術式が報告されている．骨延長術は，骨の延長に伴い骨周囲に付着する骨膜，筋，神経，血管，皮膚，粘膜などの軟組織も同時に延長することができるため，従来の顎顔面の外科手術に比べて大きな延長量が必要な症例にも応用が可能である．また近年，口腔内に装着される創内型延長器も用いられている13）．上顎骨の術式は従来 Le FortⅠ型骨切り術が頻用され

てきたが14, 15），骨切り断端における骨接触面積が大きく，良好な骨性治癒が期待できることから，今回の 3症例では high Le FortⅠ型骨切り術を行った．症例 1, 2では，上顎骨仮骨延長術時に歯にかかる力

を軽減させ，骨片移動をコントロールするため，上顎両側犬歯根尖部付近に IMF スクリューを植立した．さらに症例 1では，術後矯正における咬合平面の傾斜の改善にも利用した．症例 1, 2の口腔内装置は，いずれも Nance

のホールディングアーチであった．症例 1では上顎大臼歯のわずかな近心移動を認めたが（Fig 6），症例 2ではこのような移動はみられなかった（Fig 12）．これは症例 1では，上顎骨仮骨延長術時に口腔内に萌出していた永久歯数が少なかったためと考えられる．これに対して症例 3では，IMF スクリューは植立せず，口腔内装置として上顎大臼歯と小臼歯のバンドにロウ着したリンガルアーチを装着した．この症例でも，上顎前歯の唇側傾斜や上顎大臼歯の近心移動はほとんどみられなかった（Fig 18）．なお症例 2では，思春期成長期の旺盛な下顎骨成長により，オトガイの突出感と下顎骨の左方偏位をみた．今後は成長終了時まで経過観察を継続し，下顎骨の骨切り術を検討する計画である．骨延長後における上顎骨の延長後の後戻りに関して，

馬場ら16）は延長器撤去からフェイスマスクにより 6か月間以上保定を行った 8症例を検討し，平均－2.0 mm の

上顎骨仮骨延長術を施行した口唇裂・口蓋裂 145

上顎骨の後戻りを報告した．渡邉ら17）は，延長術終了後mini plate 固定を行った症例を検討し，延長術終了 1か月後の上顎骨の後戻りを－2.9 mm と報告した．代田ら18）も延長終了後 mini plate 固定を行った症例に関して，延長器を撤去した延長術終了 37 日後に約－2.0

mm，延長器撤去 8か月後にさらに－2.0 mm 後戻りしたと報告している．今回の 3症例では，術後 2年後も上顎骨の後戻りはみられなかった．この原因として，3症例とも仮骨延長術前に二次骨移植により顎裂を閉鎖した点と，術前に上下歯列を排列し術後に咬合の安定が得られていた点があげられる．術前に延長術における上顎の移動量に関して，1）プ

ラスの over jet の獲得，2）SNA angle が日本人標準値と近似（±1 SD 以内），3）プロフィログラム上で A 点が日本人標準的位置と近似，という 3条件を基に検討した．3症例とも術後にこれらの 3条件は達成したが，症例 2では中顔面の陥凹感がわずかに残存し，術前の移動量設定の難しさが認識された．セファログラム上で A

点の前後的位置を日本人標準的位置に合わせても軟組織の評価とは必ずしも一致せず，患者個々の顔貌の特徴を勘案して上顎の移動量を決定することが重要と考えられた．

結 論

今回 RED system による上顎骨仮骨延長術を施行した3症例を経験し，本法は，顎間関係の不調和や咬合異常を伴う成長期の口唇裂・口蓋裂症例において安定性した治療成績が得られる有効な治療法と考えられた．今後も，著しい形態的異常を伴う不正咬合患者に対し仮骨延長術を併用した矯正治療の機会が増えていくものと考えられる．延長術時には，歯への負担を軽減することが重要であり，強固な口腔内装置が有用と考えられた．また歯の萌出状況によっては口腔内装置の設計に制限があり，症例 1, 2で植立した IMF スクリューや mini plate

を埋入し，延長時に骨より直接牽引を行うことも検討すべきと考えている．

引用文献

１）田中憲男，中村 篤，笠原茂樹，平川 崇，大塚純正，柴崎好伸，工藤昌人，大野康亮，道 健一：上顎骨骨延長法を用いて治療した片側性唇顎口蓋裂患者の 1例．日口蓋裂会誌26, 142−152, 2001

２）代田達夫，斎藤 茂，中納治久，山口徹太郎，柴崎礼子，向山和孝，歌門美枝，中村 篤，大野康亮：口唇口蓋裂患者に対する創内型装置を用いた上顎骨延長術の経験．日口蓋裂

会誌 29, 57−70, 2004３） Ilizarov GA : The tension-stress effect on the genesis and

growth of tissues. PartⅠ. The influence of stability of fixationand soft-tissue preservation.Clin Orthop 238, 249−281, 1989

４） Ilizarov GA : The tension-stress effect on the genesis andgrowth of tissues : PartⅡ . The influence of the rate and fre-quency of distraction. Clin Orthop 239, 263−285, 1989

５）McCarthy JG, Schreiber J, Karp N, Thorne CH and GraysonBH : Lengthening the human mandible by gradual distraction.Plast Reconstr Surg 89, 1−10, 1992

６）Polly JW and Figueroa AA : Management of severe maxillarydeficiency in childhood and adolescence through distraction os-teogenesis with an external, adjustable, rigid distraction device. JCraniofac Surg 8, 181−185, 1997

７）Ricketts PM, Roth RH, Chaconas SJ : Orthodontics diagnosisand planning : their roles in preventive and rehabilitative den-tistry. Rocky Mountain Orthodontics 1, 127−136, 1982

８）飯塚哲夫：頭部 X 線規格写真による症例分析法の基準値について－日本人成人男女正常咬合群－．日矯歯会誌 16, 4−12, 1957

９）Gurrero CA, Bell WH, Contasti GI and Rodriguez AM : Man-dibular widening by intraoral distraction osteogenesis.Br J OralMaxillofac Surg 35, 383−392, 1997

１０）Liou EJ, Chen PK, Huang CS and Chen YR : Interdental dis-traction osteogenesis and rapid orthodontic tooth movement : anovel approach to approximate a wide alveolar cleft or bony de-fect. Plast Reconstr Surg 105, 1262−1272, 2000

１１）Chin M and Toth BA : Le FortⅢ advancement with gradualdistraction using internal devices. Plast Reconstr Surg 100, 819−830, 1997

１２）Chin M and Toth BA : Distraction osteogenesis in maxillofa-cial surgery using internal devices : review of five cases. J OralMaxillofac Surg 54, 45−53, 1996

１３）Diner PA, Koller E, Martinez H and Vazquez MP : Sub-merged intraoral device for mandibular lengthening. J Craniomax-illofac Surg 25, 116−123, 1997

１４）松下真由美，林 祖鎮，吉谷信吾，宮坂貴仁，野口規久男，栗原三郎，黒田敬之：上下顎同時移動術後の顎態変化について．日矯歯会誌 47, 418−424, 1988

１５）大森勇市郎，菅原準二，曽矢猛美，川村 仁，三谷英夫：上下顎同時移動術（Two-jaw surgery）を適用した骨格性下顎前突症の術後顎態変化について．日矯歯会誌 47, 720−733,1988

１６）馬場祥行，Eduardo Yugo Suzuki，北原 裕，辻 美千子，原田 清，石井正俊，大山紀美栄：RED system を用いて骨延長法を適用した口唇口蓋裂の上顎骨の変化．日口蓋裂会誌28, 229−237, 2003

１７）渡邉武寛，岡藤範正，大嶋喜久，近藤昭二，栗原三郎：上顎骨延長術（RED システム）後にプレート固定を応用した右側唇顎口蓋裂症例．日口蓋裂会誌 32, 91−100, 2007

１８）代田達夫，宮崎芳和，歌門美枝，鈴木規子，新谷 悟，槇宏太郎，中村 篤，三次正春：上下顎同時骨延長を行った両側性口唇口蓋裂の 1例．日口蓋裂会誌 31, 319−328, 2006

（受付日：2012年 2月 2日 受理日：2012年 5月 29日）

146 岡田 藍・真野樹子・吉川正芳ほか 明海歯学 41, 2012