19

Редки причини за хронична кашлица

СМИСЪЛ НА БРОЯ

Пламен ТиторенковКоста Костов

Клиника по белодробни болести, Военномедицинска академия, СофияКореспонденция: д-р Пламен Титоренков, Клиника по белодробни бо-лести, Военномедицинска академия - София, ул. “Св. Георги Софийски” № 3, 1606 София, pl_tito74@abv.bg

Хроничната кашлица (с продължителност над 8 сед-мици) е чест и в повечето случаи омаломощаващ паци-ентите симптом1,2. Тя е една от най-честите причини за консултация при личния лекар или пулмолога. Тя може да бъде първият показател за сериозно белодробно или извънбелодробно патологично състояние3. Най-честите причини за хронична кашлица (ХК) са астмата, гастро-езо-фагеалният рефлукс и ринитът4.

Към редките причини за ХК се отнасят кистичната фиброза, първичната цилиарна дискинезия, вродени ано-малии като трахеобронхоламация, трахео-езофагеална фистула, съдови аномалии (пръстени и малформации, об-хващащи трахеята), дефекти на предсърдната или ка-мерната преграда, отворен проток на Botali (повишава се белодробната перфузия и увеличава податливостта към развитие на инфекции на дихателните пътища), интер-стициалните белодробни болести - 80% от пациентите с ИБФ се оплакват от суха дразнеща кашлица, неповлия-ваща се от лечение4,5. Към редките причини за ХК спадат и трахео бронхиалният колапс, бронхиалният карцином (БК), туберкулозата, по-редките белодробни инфекции, факторите на работната среда, бронхиектазиите, сар-коидозата, лявата камерна слабост, интерстициални-те белодробни болести, мета стазите от карцином на гърдата, хипертироидизмът, карциноидните тумори, задържаните хирургични конци, болестта на Ходжкин, Ценкеровият дивертикул6.

Бронхиален аденом

Бронхиалният аденом е рядко срещан тумор на бели-те дробове, срещащ се по-често при възрастни мъже. Той произлиза от муцинозните жлези на бронхите или от клетките, изграждащи екскреторните им каналче-та. Най-често бронхиалният аденом засяга десния гла-вен бронх, но може да се открие и в трахеята или в ло-барните бронхи. Описан е за първи път от Müller през 1882 г.7-10. Туморът се диагностицира рядко в детската възраст поради това, че симптомите наподобяват тези на пневмония или астма, а 15% от болните мо-гат да се асимптоматични11,12. Най-честите симптоми включват едностранно свиркане в гръдния кош, чести респираторни инфекции, непродуктивна продължител-на кашлица, хемоптиза, които налагат провеждането на бронхоскопия13,14.

В литературата е описан случай на мукоепидермои-ден карцином с ниска степен на малигненост, протекъл с постепенно нарастващи по интензитет хронична каш-лица, свиркания в гръдния кош и задух с давност 2 месе-ца. Карциномът е доказан след две КТ на гръден кош (пър-

воначално е подозирана аспирация на чуждо тяло), по-следвани от две бронхоскопии и долна лява лобектомия15. Установеният мукоепидермоиден карцином е рядък ва-риант на бронхиален аденом - честота 5 до 10% от тези тумори16-19. Диагнозата се поставя изключително брон-хоскопски20,21.

Дивертикул на Kommerell

Дивертикулът на Kommerell е вродено рядко състояние, описано за първи път през 1936 г. Той представлява тор-бовидно разширение на торакалната аорта на нивото на изхода на аберантна подключична артерия и се със-тои от аневризма на торакалната аорта и аневризма-лен отвор за подключичната артерия. Състоянието се среща в следните асоциации - с насочена на ляво дъга на аортата и аберантна дясна подключична артерия (чес-тота 0,5-2%) или с насочена на дясно дъга на аортта и аберантна лява подключична артерия (честота 0,05-0,1%)22-24. Най-често дивертикулът на Kommerell се изявява с дисфагия и гръдна симптоматика25. Усложненията, до които може да доведе дивертикулът на Kommerell, са руп-тура на аортата (19%), дисекация и дистална емболиза-ция26,27. Описани са и случаи с ХК, лекувана без ефект с ин-халаторни кортикостероиди (ИКС), бронходилатато-ри, антихистамини, инхибитори на протонната пом-па (виж фиг. 1, 2 и 3). Компресията на трахеята при ди-вертикулът на Kommerell се доказва чрез ФБС25. Причини за компресия на трахеята могат да са нарастването на дивертикула и лявата подключична артерия, която подобно на прашка придърпва десностранната аортна

Фиг. 1. Рентгенография на гръден кош - аортна дъга, насочена надясно (празна стрелка), меко-тъканна плътна форма-ция в шията, предста-вляваща увеличена щи-товидна жлеза (плътна стрелка). Адаптирано по 25

20

дъга наляво, както и възрастовите атеросклеротични промени в самия дивертикул24,28.

Ринолитиаза

Ринолитиазата е рядко състояние, характеризиращо се с образуване на конкременти в носа29,30. Те могат да са истински - образуват се около слузни запушалки, оста-тъци от кръвни или епителни клетки и фалшиви - об-разуват се около чужди тела. По химичен състав най-често са натриеви, калциеви или магнезиеви соли30. Най-често се откриват между носния септум и долния но-сен ход, по-рядка локализация са околоносните кухини31. Ринолитиазата се изявява с носна обструкция, гнойни секрети от носа, лош дъх, епистаксис и главоболие. Тя може да причини усложнения като среден отит, гно-ен синуит, перфорация на небцето32. Диференциалната диагноза включва калцирали полипи, грануломи, осте-оми, сифилитична некроза на костта, чужди тела33. В някои случаи ринолитиазата може да протича и с ХК. Рентгенографията на околоносните кухини установява наличието на ринолит (фиг. 4). Лечението е оперативно34.

Лимфоидна интерстициална пневмония

Идиопатичните интерстициални пневмонии са рядка причина за ХК. Лимфоидната интерстициална пневмо-ния (ЛИП) е много рядко срещана дигноза (1% от биопси-ите). Тя се изявява като лимфоплазмоцитна инфилтра-ция на алвеоларното пространство и интерстициума. Най-често ЛИП се свързва с болести на съединителна-та тъкан и имунодефицит. Част от случаите с ЛИП мо-гат да протекат с ХК. На ФИД може да се установи уме-рен рестриктивен синдром. На ВРКТ могат да се регис-трират базални субплеврални септални задебелявания и засенчвания тип „матово стъкло“. Хистологичното изследване чрез ФБС биопсия доказва наличието на лим-фоидни фоликули. Хирургичната биопсия показва наличи-ето на лимфоплазмоцитни инфилтрати с образуване на лимфни фоликули. Находката е съвместима с ЛИП35.

Сингамоза

Mammomonogamus laryngeus (Syngamus laryngeus) е нема-тод, живеещ в тропически бозайници и много рядко от-криван у хора 36,37. Открит е за първи път от King в храч-ка на пациент от Санта Лусия, Антилски острови, а за първи път е описан от Travasson през 1921 г. у пациент от гр. Салвадор, щат Баия, Бразилия. Предполага се, че заразяването на хора става по алиментарен път, като в биологичния цикъл на паразита има белодробен подци-къл38. От първото описание на паразита досега са описа-ни около 100 случая на сингамоза, предимно в тропиче-ските страни, основно в Карибския басейн и Бразилия, но и в Корея, Тайланд, Филипините39. В повечето случаи е установена една двойка паразити. Клиничната изява включва хронична непродуктивна кашлица, преходни пневмонични инфилтрати, хемоптиза, астма-подобни симптоми. Еозинофилията може да е налице и не е свър-зана с броя на паразитите38,40-44. Диагнозата се поставя бронхоскопски (фиг. 5). Понякога паразитът може да се отдели с храчките или в тях да се открият яйцата му. Отстраняването на паразитите обикновено води до отзвучаване на симптомите, но може да се наложи и ле-чение с антихелминтни средства41-45.

В диференциално-диагностичен план се обсъждат астма, хроничен бронхит, лява сърдечна слабост, сарко-идоза, гъбични инфекции, грануломатоза на Вегенер, ту-беркулоза, коклюш, алергия, реакция към лекарства (АСЕ-инхибитори), БК.

Остеохондропластичната

трахеобронхопатия (ОТП)

Tracheobronchopathia osteochondroplastica е рядко доброка-чествено състояние, характеризиращо се с образуване-то на субмукозни нодули, проминиращи в лумена на дис-талната част на трахеята и горната част на главни-те бронхи46-48. Описано е за първи път през XIX век и до сега са съобщени около 300 случая., предимно в страни от Северна Европа и най-вече Финландия. ОТП причи-нява хронична непродуктивна кашлица, хемоптиза, дис-пнея, сухота в гърлото, чести белодробни инфекции или озена49. В много случаи може да протече безсимптомно

Фиг. 2. КТ на гръден кош - реконструк-ция (а) и триизмерен модел (b), по-казващи насочена надясно дъга на аор-тата с аберантна лява подключична артерия (малка стрекичка) и дивер-тикул на Kommerell (празна стрелка) в нейното начало. Адаптирано по 25

Фиг. 3. Контрастна КТ-графия на гръ-ден кош - стеснена трахея (извита плътна стрелка) между аортната дъга и дивертикула на Kommerell (плътна стрелка). Адаптирано по 25

21

и да се диагностицира при аутопсия49-52. Диагнозата се поставя чрез фибробронхоскопия (ФБС), като на хисто-логичния препарат се вижда нарушена минерализация на бронхиалния хрущял53. Лечението може да включва ан-тибиотици в случай на инфекция, механично отстраня-ване на формациите чрез криотерапия, лазерна ексци-зия, лъчетерапия, поставяне на стент или хирургична резекция48,54,55.

Willms et al. представят случай на 69-годишен мъж, бивш пушач, с хронична кашлица от няколко месеца, хе-моптиза от 4 седмици, загуба на телесно тегло с 6 кг за последните 2 месеца. При прегледа се установяват неж-ни крепитации двустранно в основите, завишен CRP (41 mg/l) и лекостепенна анемия. Функционалните и об-разните изследвания са в нормата. Поради хемоптизата е проведена ФБС, на която се установява наличието на трабекуларни нодули в долната част на трахеята (фиг. 6). Хистологичното изследване на взетите от описани-те лезии биопсии показва наличието на бронхиален хру-щял и ламеларна кост (lamellar bone) с костен мозък, ти-пични за ОТП56.

Еозинофилен бронхит

Kardos представя случай на 30 г. пациент, непушач, оплакващ се от тежка хронична кашлица с епизоди на повръщане. Всички проведени изследвания (лабораторни, функционални) са в границите на нормата. Находката от ФБС също не показва отклонение от нормата, но хистологичното изследване на взетия тъканен матери-ал разкрива умерено еозинофилно възпаление на мукоза-та и задебеляване на субепителния слой. Еозинофилия се установява и в индуцираната храчка. Въз основа на по-сочените резултати е поставена диагноза еозинофи-лен бронхит. Пациентът се повлиява добре от ИКС (400 μg будезонид двукратно дневно). Липсата на данни за бронхиална хиперреактивност (БХР) и алергии отхвър-лят диагнозата астма - кашличен вариант57.

Аспирация на чуждо тяло

Аспирацията на чуждо тяло може да бъде една от ред-ките причини за ХК, наред с бронхиектазиите, еозино-филният бронхит, саркоидозата58. Тя често може да бъде сгрешена с други болести като астма, бронхит, хронична пневмония, бронхиектазии, тумор59,60. Клиничната карти-на може да бъде едва доловима при малки обекти, заседна-ли в лобарни или сегменти бронхи61. Най-често тя включ-ва внезапно задавяне, трудна за лечение кашлица, кашли-ца, фебрилитет, задух, свиркания в гръдния кош62.

При физикалното изследване се установят инспира-торни пукания в дясната основа, егофония, скъсен перку-торен тон, повишен гласов фремитус. ФИД показва нор-мална БФ. Рентгенографията на гръден кош може да ус-танови инфилтрат в белия дроб, а от КТ - консолидация на паренхима с или без увеличени субкаринални лимфни възли. Диагнозата се поставя чрез ФБС на която се ус-тановява наличието на обект, обтуриращ бронха, напо-добяващ чуждо тяло или слузна запушалка (фиг. 7). След отстраняване на обекта симптомите отшумяват63.

Фиг. 4. Предно-задна рентгено-графия на нос и околоносни кухи-ни. Ринолитът е посочен със стрелка. Адаптирано по 34

Фиг. 5. Мъжки и женски индивид Mammomonogamus laryngeus в копулация. Женският индивид е показан в кръглата снимка. Адаптирано по 45

Фиг. 6. ФБС ог-лед на трахея - виждат се мно-жество проми-ниращи в луме-на нодулчета. Адаптирано по 56

Фиг. 7. Чуждото тяло, отстранено чрез ФБС - устрой-ство за зъбна хигие на, използвано от пациента 3 годи-ни преди постъпването в болница. Адаптирано по 63

22

Микоплазмена инфекция

В проучване на пациенти с подостра кашлица (про-дължителност между 3 и 8 седмици) е установено пре-обладаване на инфекция с M. pneumoniae64-66. Повечето

от изолираните микоплазми са били резистентни на макролиди и аминоглюкозиди, но чувствителни на тетрациклин и флуорохинолони. Резултатите от про-учването са основание да се обмисли мястото на посо-чените антибиотици в терапевтичните схеми за под-остра кашлица66.

Литература1. Janson C, Chinn S, Jarvis D, Burney P. Determinants of cough in young adults

participating in the European Community Respiratory Health Survey. Eur Respir J 2001; 18: 647–654

2. French CT, Irwin RS, Fletcher KE, Adams TM. Evaluation of cough-specific quality of life questionnaire. Chest 2002; 121: 1123–1131

3. Chung K.F., Pavord I.D. Prevalence, pathogenesis, and causes of chronic cough. Lancet 2008; 371: 1364-74

4. Morice A.H. et al. The diagnosis and management of chronic cough. Eur J Respir 2004; 24: 481-492

5. Turner-Warwick M, Burrows B, Johnson A. Cryptogenic fibrosing alveolitis: clinical fea-tures and their influence on survival. Thorax 1980; 35: 171-80

6. Ross Lawler W. An Office Approach to the Diagnosis of Chronic Cough. Am Fam Physician 1998; 58(9): 2015-2022

7. Müller H. [Zur Entstehungsgeschichte der Bronchialerweiterungen].18828. de Lima R. Bronchial adenoma. Clinicopathologic study and results of treatment. Chest.

1980;77(1):81-49. Wilmott RW, Boat TF, Bush A, et al. Kendig and Chernick’s Disorders of the Respiratory

Tract in Children: Expert Consult: Online. Philadelphia: Elsevier Health Sciences 2012; p. 609-610

10. Marks C, Marks M. Bronchial adenoma. A clinicopathologic study. Chest. 1977; 71(3): 376-80

11. Wilmott RW, Boat TF, Bush A, et al. Kendig and Chernick’s Disorders of the Respiratory Tract in Children: Expert Consult: Online. Philadelphia: Elsevier Health Sciences 2012; p. 609-610

12. Zellos S. Bronchial adenoma. Thorax. 1962; 17: 61-813. Prince Thomas C. Benign tumours of the lung. Lancet. 195414. Lawson RM, Ramanathan L, Hurley G, Hinson KW, Lennox SC. Bronchial adenoma:

review of 18-year experience at the Brompton Hospital. Thorax. 1976; 31(3): 245-5315. Khalilzadeh S, Boloursaz MR, Karimi S, et al. Mucoepidermoid Carcinoma (MEC): A

Rare Cause of Chronic Cough in Children. J Compr Ped 2013; 3(4): 151-416. Seo IS, Warren J, Mirkin LD, et al. Mucoepidermoid carcinoma of the bronchus in a

4-year-old child. A high-grade variant with lymph node metastasis. Cancer. 1984; 53(7): 1600-4

17. Yousem SA, Hochholzer L. Mucoepidermoid tumors of the lung. Cancer. 1987; 60(6): 1346-52

18. Hancock BJ, Di Lorenzo M, Youssef S, Yazbeck S, Marcotte JE, Collin PP. Childhood pri-mary pulmonary neoplasms. J Pediatr Surg. 1993; 28(9): 1133-6

19. Niggemann B, Gerstner B, Guschmann M, Paul K, Wit J, Mau H, et al. An 11-yr-old male with pneumonia and persistent airway obstruction. Eur Respir J. 2002; 19(3): 582-4

20. Patel RG, Norman JR. Unilateral hyperlucency with left lower lobe mass in a patient with bronchial asthma. Chest. 1995; 107(2): 569-70

21. Nakagawara A, Ikeda K, Ohgami H. Mucoepidermoid tumor of the bronchus in an in-fant. J Pediatr Surg. 1979; 14(5): 608-9

22. Van Son J. A. M, Konstantinov I.E. Burckhard F. Kommerell and Kommerell’s diverticu-lum, Texas Heart Institute Journal, 2002; 29, (2): 109–112

23. Ota T, Okada K, Takanashi S, Yamamoto S, Okita Y, Surgical treatment for Kommerell’s diverticulum, Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery, 2006; 131 (3): 574–578

24. Mossad E, Farid I, Youssef G, Ando M, Diverticulum of Kommerell: a review of a series and a report of a case with tracheal deviation compromising single lung ventilation, Anesthesia and Analgesia, 2002; 94 (6): 1462–1464

25. Magazine R et al. Kommerell’s Diverticulum: An Unusual Cause of Chronic Cough. Case Reports in Pulmonology; 2012; doi:10.1155/2012/512790

26. Kouchoukos N.T, Masetti P, Aberrant subclavian artery and Kommerell aneurysm: sur-gical treatment with a standard approach, Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery, 2007; 133: (4): 888–892

27. Austin E.H, Wolfe W.G. Aneurysm of aberrant subclavian artery with a review of the lit-erature, Journal of Vascular Surgery, 1985; 2, (4): 571–577

28. Backer C.L, Hillman N, Mavroudis C, Holinger L.D. Resection of Kommerell’s diverticu-lum and left subclavian artery transfer for recurrent symptoms after vascular ring divi-sion, European Journal of Cardio-thoracic Surgery, 2002; 22, (1): 64–69

29. Jones, R. F. M. Rhinoliths. J Laryng Otol 1952; 66: 462-46730. Davis, J. G. Rhinolith. Amer J Roentgen 1956; 76: 343-34531. Wickham, H.: J Laryng 1961; 75: 29232. Parker, L. S.: Ibid 1961; 27: 12233. Keogh, C. S.: Methods Of examination Of the nose (p. 62), Affectations of the external

nose and nasal cavities (p. 75), Aflectations of the nasal septrum (p. 152). In: Disease of the ear, nose and throat 2nd ed., edited by W. G. Scott-Brown, J. Ballantyne and J. Groves, Butterworth & Co. (Publishers) Ltd., London, 1965

34. Ishrat-Husain S. Rhinolith - A Rare Cause of Chronic Cough. Canad Med Ass J 1967; 97: 540-541

35. Buel А., Frenia D,Van de Kieft M. An Unusual Cause of Chronic Cough. Chest. 2011; 140(4_MeetingAbstracts):116A. doi:10.1378/chest.1117014

36. Anderson RC, Chabaud AG, Willmott S, eds. CIH keys to the nematode parasites of ver-tebrates, no. 7. Keys to the genera of the superfamily Strongyloidea. Farnham Royal, Bucks, UK: Commonwealth Agricultural Bureau, 1980

37. Beaver PC, Jung RC, Wayne E. Clinical parasitology. Philadelphia: Lea and Febiger, 198438. Severo LC, Conci LMA, Camargo JJP, et al. Syngamosis: two new Brazilian cases and ev-

idence of a possible pulmonary cycle. Trans R Soc Trop Med Hyg 1988; 82: 467–839. Acha PN, Szyfres B. Mammomonogamiasis. Zoonosis and communicable diseases com-

mon to man and animals. Scientific and Technical Publication no. 580. Washington, DC: Pan American Health Organization, 2003

40. Nosanchuk JS, Wade SE, Landolf M. Case report of and description of parasite Mammomonogamus laryngeus (Human syngamosis) infection. J Clin Microbiol 1995; 33: 998–1000

41. Kim HY, Lee SM, Joo E, et al. Human syngamosis: the first case in Korea. Thorax 1998; 53: 717–18

42. Correa de Lara TA, Barbosa MA, Rodrigues de Oliveira M, et al. Human syngamosis, two cases of chronic cough caused by Mammomonogamus laryngeus. Chest 1993; 103: 264–5

43. Weinstein L, Molovi A. Syngamus laryngeus infection (syngamosis) with chronic cough. Ann Intern Med 1971; 74: 577–80

44. Leiper RT. Gapes in man, an occasional helmintic infection: a notice of its discovery by Dr. A. King in St. Lucia. Lancet 1913; 1: 170

45. Angheben A et al. Human syngomosis: an unusual cause of chronic cough in travellers. BMJ Case Reports 2009; doi:10.1136/bcr.12.2008.1305

46. Vilkman S, Keistinen T. Tracheobronchopathia osteochondroplastica. Report of a young man with severe diseases and retropsective review of 18 cases. Respiration 199; 62: 151-154

47. Karlikaya C, Yüksel M, Kilicli S, Candan L: Tracheobronchopathia osteochondroplastica. Respirology 2000; 5: 377-380

48. Jabbardarjani HR, Radpey B, Kharabian S, Masjedi MR. Tracheo bron cho pathia osteo-chondroplastica: Presentation of ten cases and review of the literature. Lung 2008, in press

49. Prakash UB: Tracheobronchopathia osteochondroplastica. Semin Respir Crit Care Med 2002; 23: 167-175

50. Kart L, Kiraz K, Büyükoglan H, et al. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: two cases and review of the literature. Tuberk Toraks 2004; 52: 268-271

51. Neumann A, Kasper D, Schultz-Coulon HJ: Clinical aspects of tracheopathia osteo-plastica. HNO 2001; 49: 41-47

52. Sutor GC, Glaab T, Eschenbruch C, Fabel H: Tracheobronchopathia osteochondroplasti-ca: an uncommon cause of retention pneumonia in an elderly patient. Pneumologie 2001; 55: 563-567

53. Meyer CN, Dossing M, Broholm H: Tracheobronchopathia osteochondroplastica. Respir Med 1997; 91: 499-502

54. Shigematsu Y, Sugio K, Yasuda M, Ono K, Takenoyama M, Hanagiri T, Yasumoto K: Tracheobronchopathia osteochondroplastica occuring in subsegmental bronchus and causing obstructive pneumonia. Ann Thorac Surg 2005; 80: 1936-1938

55. Khan M, Shim C, Simmons N, et al. Tracheobronchopathia osteochon droplatica: a rare cause of tracheal stenosis - „TPO stenosis“. J Thorac Cardiovasc Surg 2006; 132: 714-716

56. Willms H. et al. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: A rare cause of chronic cough with heamoptysis. Cough 2008; 4: 4 doi:10.1186/1745-9974-4-4

57. Kardos P. Eosinophilic bronchitis without asthma--an additional rare cause for chron-ic persistent cough (CPC)? A 30-year old patient with severe CPC due to eosinophilic bronchitis without asthma or hyperreactivity. Pneumologie. 2001; 55(5): 249-52

58. Holmes RL, Fadden CT. Evaluation of the patient with chronic cough. Am Fam Physician 2004; 69: 2159–66

59. Patel S, Kazerooni EA. Case 31: foreign body aspiration—chicken vertebra. Radiology 2001; 218: 523–5

60. Limper AH, Prakash UB. Tracheobronchial foreign bodies in adults. Ann Intern Med 1990; 112: 604–9

61. Chen CH, Lai CL, Tsai TT, et al. Foreign body aspiration into the lower airway in Chinese adults. Chest 1997; 112: 129–33

62. Baharloo F, Veyckemans F, Francis C, Biettlot MP, Rodenstein DO. Tracheobronchial foreign bodies. Presentation and management in children and adults. Chest 1999; 115: 1357–62

63. Willet L. et al. An Unusual Cause of Chronic Cough. Foreign Body Aspiration J Gen Intern Med 2006; 21: C1–C3

64. Irwin RS, Baumann MH, Bolser DC, et al. Diagnosis and management of cough execu-tive summary: ACCP evidence-based clinical practice guidelines. Chest 2006; 129: Suppl. 1, 1S–23S

65. Irwin RS, Madison JM. The diagnosis and treatment of cough. N Engl J Med 2000; 343: 1715–1721

66. Yuan X. et al. Mycoplasma pneumoniae infection is associated with subacute cough. ERJ 2014; 43:1178-1181